Éditeur(s) : HAL CCSD Elsevier Masson
Résumé : International audience
INTRODUCTION: Light chain deposition disease is a rare clinical entity characterized by deposition of monoclonal immunoglobulin light chains in organs. The kidneys are almost always affected, while the lung manifestations that have been reported, including nodular or diffuse disease, especially cystic lesions, are unusual. CASE REPORT: We report the case of a 60-year-old man with a diffuse infiltrative lung disease characterized by numerous apical cysts. The diagnosis of light chain deposition cystic lung disease was obtained by surgical lung biopsy. Light chain deposits in the salivary glands were the only extrapulmonary manifestation. Despite 12 chemotherapy cycles, the patient's lung function and radiological appearances worsened. CONCLUSION: This is the fourth case describing a cystic lung disease due to light chain deposition in the literature. It highlights the need for comprehensive investigations so as not to miss this rare cause of cystic lung disease, which appears to be related to a primary pulmonary lymphoproliferative disorder. The only treatment that appears to be effective is lung transplantation.
ISSN: 0761-8425

hal-00873356
https://hal.archives-ouvertes.fr/hal-00873356
https://hal.archives-ouvertes.fr/hal-00873356/document
https://hal.archives-ouvertes.fr/hal-00873356/file/DA_pots_chaines_lA_gA_res_non_amyloides_version_finale.pdf
DOI : 10.1016/j.rmr.2013.02.003

Éditeur(s) : HAL CCSD
Résumé : International audience
Over the past few years, genetics has significantly improved the understanding of interstitial lung diseases (ILD)...
European Respiratory Journal

hal-01534151
https://hal-univ-rennes1.archives-ouvertes.fr/hal-01534151
DOI : 10.1183/13993003.00407-2017
PUBMED : 28495697

Éditeur(s) : HAL CCSD Public Library of Science
Résumé : International audience
RATIONALE: Optimal management of complicated parapneumonic effusions (CPPE) remains controversial. OBJECTIVES: to assess safety and efficacy of iterative therapeutic thoracentesis (ITTC), the first-line treatment of CPPE in Rennes University Hospital. METHODS: Patients with CPPE were identified through our computerized database. We retrospectively studied all cases of CPPE initially managed with ITTC in our institution between 2001 and 2010. ITTC failure was defined by the need for additional treatment (i.e. surgery or percutaneous drainage), or death. RESULTS: Seventy-nine consecutive patients were included. The success rate was 81% (n = 64). Only 3 patients (4%) were referred to thoracic surgery. The one-year survival rate was 88%. On multivariate analysis, microorganisms observed in pleural fluid after Gram staining and first thoracentesis volume ≥450 mL were associated with ITTC failure with adjusted odds-ratios of 7.65 [95% CI, 1.44-40.67] and 6.97 [95% CI, 1.86-26.07], respectively. The main complications of ITTC were iatrogenic pneumothorax (n = 5, 6%) and vasovagal reactions (n = 3, 4%). None of the pneumothoraces required chest tube drainage, and no hemothorax or re-expansion pulmonary edema was observed. CONCLUSIONS: Although not indicated in international recommendations, ITTC is safe and effective as first-line treatment of CPPE, with limited invasiveness.
ISSN: 1932-6203

hal-00945622
https://hal-univ-rennes1.archives-ouvertes.fr/hal-00945622
https://hal-univ-rennes1.archives-ouvertes.fr/hal-00945622/document
https://hal-univ-rennes1.archives-ouvertes.fr/hal-00945622/file/fetchObject.pdf
PUBMED : 24400113

Éditeur(s) : HAL CCSD American Society for Microbiology
Résumé : International audience
Here we report in a human, a renal transplant patient, the first disseminated infection with Nocardia cerradoensis, isolated after a brain biopsy. Species identification was based on 16S rRNA, gyrB, and hsp65 gene analyses. Antibiotic treatment was successful by combining carbapenems and aminoglycosides and then switching to oral trimethoprim-sulfamethoxazole.
ISSN: 0095-1137

hal-01130428
https://hal-univ-rennes1.archives-ouvertes.fr/hal-01130428
DOI : 10.1128/JCM.02979-14
PUBMED : 25568436

Éditeur(s) : HAL CCSD Elsevier Masson
Résumé : International audience
Alveolar proteinosis (AP) is a rare disease characterized by alveolar accumulation of surfactant components, which impairs gas exchange. AP is classified into three groups: auto-immune AP defined by the presence of plasma autoantibodies anti-GM-CSF, the most frequent form (90 % of all AP); secondary AP, mainly occurring as a consequence of haematological diseases, or following on from toxic inhalation or infections, and genetic AP, which affects almost exclusively children. AP diagnosis is suspected where chest CT-scan demonstrates interstitial lung disease with a crazy paving aspect; and confirmed by bronchoalveolar lavage, which has a milky appearance and contains periodic acid Schiff positive proteinaceous alveolar deposits. The use of surgical lung biopsy to confirm AP is less frequent nowadays. In this context, positive antibodies against GM-CSF indicates an auto-immune etiology of the AP. Concerning management, whole lung lavage is the gold standard therapy. In refractory AP, new treatments are available such as subcutaneous or inhaled GM-CSF supplementation, or rituximab infusions. The clinical course is unpredictable. Spontaneous improvement or even cure can occur, and the 5-year actuarial survival is 95 %. The most frequent complications are infectious etiology.
La protéinose alvéolaire pulmonaire (PAP) est une maladie rare caractérisée par l’accumulation alvéolaire de composants du surfactant qui gêne les échanges gazeux. Les PAP sont séparées en trois groupes : les PAP auto-immunes caractérisées par la présence d’anticorps sériques anti-GM-CSF qui sont les plus fréquentes ; les PAP secondaires à une maladie sous-jacente, le plus souvent hématologique, mais aussi à l’inhalation de toxiques et à des infections ; enfin, les PAP d’origine génétique. Le diagnostic de PAP est évoqué sur le scanner thoracique avec une pneumopathie infiltrante diffuse ayant un aspect classique de crazy paving, puis confirmé par l’aspect laiteux du lavage bronchoalvéolaire, et la présence de matériel lipoprotéinacé PAS positif. La confirmation du diagnostic de PAP par biopsie pulmonaire chirurgicale est désormais rarement nécessaire. La positivité des anticorps sériques anti-GM-CSF signe le caractère auto-immun de la maladie. Le traitement de référence des PAP auto-immunes est le « grand lavage pulmonaire thérapeutique ». En cas de maladie réfractaire, d’autres traitements sont disponibles, tels que le GM-CSF en injection sous-cutanée ou en aérosol et le rituximab. L’évolution de la maladie est imprévisible. Une évolution spontanément favorable ou même une guérison spontanée peuvent survenir et la survie actuarielle à 5 ans est de 95 %. Les principales complications sont infectieuses.
ISSN: 0761-8425

hal-01085907
https://hal-univ-rennes1.archives-ouvertes.fr/hal-01085907
https://hal-univ-rennes1.archives-ouvertes.fr/hal-01085907/document
https://hal-univ-rennes1.archives-ouvertes.fr/hal-01085907/file/Prot%C3%A9inose%20alv%C3%A9olaire%20pulmonaire_accepted.pdf
DOI : 10.1016/j.rmr.2014.08.009

Éditeur(s) : HAL CCSD Massachusetts Medical Society
Résumé : International audience
o abstract
ISSN: 0028-4793

hal-01390975
https://hal-univ-rennes1.archives-ouvertes.fr/hal-01390975
DOI : 10.1056/NEJMoa1515319
PUBMED : 27626530

Éditeur(s) : HAL CCSD Elsevier
Résumé : International audience
STUDY OBJECTIVE: There is no consensus about the management of large spontaneous pneumothoraces. Guidelines recommend either needle aspiration or chest tube drainage and most patients are hospitalized. We assess the efficiency of ambulatory management of large spontaneous pneumothoraces with pigtail catheters. METHODS: From February 2007 to January 2011, all primary and secondary large spontaneous pneumothoraces from Lorient's hospital (France) were managed with pigtail catheters with a 1-way valve. The patients were discharged immediately and then evaluated every 2 days according to a specific algorithm. RESULTS: Of the 132 consecutive patients (110 primary, 22 secondary), 103 were exclusively managed as outpatients, with full resolution of the pneumothorax by day 2 or 4, which represents an ambulatory success rate of 78%. Mean time (SD) of drainage was 3.4 days (1.8). Seven patients were initially hospitalized but quickly discharged and had full resolution by day 2 or 4, leading to a total success rate of 83%. The use of analgesics was low. The 1-year recurrence rate was 26%. If successful, this outpatient management is potentially cost saving, with a mean cost of 926, assuming up to 2 outpatient visits and 1 chest radiograph, compared with 4,276 if a chest tube was placed and the patient was admitted to the hospital for 4 days. CONCLUSION: Ambulatory management with pigtail catheters with 1-way valves could be a reasonable first-line of treatment for large spontaneous pneumothoraces. Compared with that of other studies, our protocol does not require hospitalization and is cost saving.
ISSN: 0196-0644

hal-01063942
https://hal.archives-ouvertes.fr/hal-01063942
DOI : 10.1016/j.annemergmed.2013.12.017
PUBMED : 24439715

Éditeur(s) : HAL CCSD Elsevier Masson
Résumé : National audience
Introduction Le cancer du pancréas est une néoplasie souvent diagnostiquée au stade métastatique et au pronostic sombre. Les lésions secondaires pulmonaires, pléiomorphes, sont souvent présentes au diagnostic et peuvent faire découvrir une maladie par ailleurs asymptomatique. Observations Nous rapportons une série rétrospective de trois patientes, âgées de 32 à 74 ans, qui présentaient des images de pneumopathie interstitielle diffuse (PID) ayant conduit au diagnostic de métastases pulmonaires de cancer du pancréas. Pour la première patiente, une sarcoïdose avait été évoquée devant son jeune âge et la négativité des prélèvements écho-endoscopiques digestifs répétés. La deuxième présentait de multiples nodules pulmonaires excavés et un tableau de compression médullaire a conduit à l’obtention rapide du diagnostic anatomopathologique sur les lésions osseuses. Pour la troisième, le terrain de polyarthrite rhumatoïde et l’absence de symptomatologie abdominale faisait rechercher une atteinte en rapport avec son rhumatisme inflammatoire. L’anatomopathologie, sur biopsies pulmonaires pour deux patientes a permis de redresser le diagnostic. Conclusion Devant une PID atypique le recours à des prélèvements invasifs doit être rapide afin de ne pas retarder un diagnostic de cancer, notamment pancréatique
ISSN: 0761-8425

hal-01334066
https://hal-univ-rennes1.archives-ouvertes.fr/hal-01334066
DOI : 10.1016/j.rmr.2016.04.019

Éditeur(s) : HAL CCSD Elsevier Masson
Résumé : National audience
Introduction Les cas d’asthmes induits par les anti-TNF-α sont rares, et il n’a jamais été décrit de tentative de réintroduction d’une molécule de même classe. Il n’existe pas de recommandations concernant la conduite à tenir dans ces situations. Observation Nous rapportons le cas d’une femme de 45 ans, non-fumeuse, sans antécédent personnel d’asthme, qui était atteinte d’une maladie de Crohn depuis l’adolescence. En 2009, elle a été traitée par infliximab. La réponse digestive a été rapidement efficace, cependant après 4 semaines de traitement, elle commençait à présenter une toux sèche associée à une dyspnée inhabituelle. Ces symptômes évocateurs d’hyperréactivité bronchique s’aggravèrent progressivement, et les explorations fonctionnelles respiratoires confirmèrent le diagnostic d’asthme. Malgré des traitements adaptés, la sévérité de la situation imposa l’arrêt de l’infliximab. L’asthme s’est alors amélioré, mais en raison de l’atteinte digestive un nouveau traitement dut être débuté : l’adalimumab, sans rechute d’asthme à ce jour. Conclusion Ce cas clinique met en évidence la possibilité de réintroduire un nouvel anti-TNF-α après un premier épisode d’asthme induit par cette classe médicamenteuse. Cette option pourrait être extrêmement utile chez les patients présentant des atteintes sévères (polyarthrite rhumatoïde, maladies inflammatoires chroniques de l’intestin) en l’absence d’alternative thérapeutique
ISSN: 0761-8425

hal-01334071
https://hal-univ-rennes1.archives-ouvertes.fr/hal-01334071
DOI : 10.1016/j.rmr.2016.04.012